Beurteilung von Stigmata und Problemen der Knochenalterbestimmung bei Kindern mit idiopathischem Kleinwuchs gegenüber normalwüchsigen Kindern
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Zusammenfassung
Anhand eines Röntgenbildes der Hand eines Kindes lassen sich Knochenalterbestimmungen durchführen und verschiedene Merkmale (Stigmata) der einzelnen Handknochen beschreiben. In der vorliegenden Arbeit sind diese beiden Aspekte an Handröntgenbildern einer Gruppe von insgesamt 257 Kindern mit idiopathischem Minderwuchs (Idiopathic short stature, ISS) und 115 normalwüchsigen Kindern untersucht worden. Als ISS wird ein Minderwuchs ohne Syndromcharakter bezeichnet. Bei Patienten dieser Diagnose wurden endokrine Störungen, sowie chronische oder syndromale Erkrankungen ausgeschlossen. Zur Untersuchung der Knochenalterbestimmung wurden 409 Röntgenbilder von 253 ISS-Kindern (Hauptgruppe, HG) und 109 Röntgenbilder der Vergleichsgruppe (VG) anonymisiert und durch zwei Radiologen (Befunder A und B) nach der Methode von Greulich und Pyle befundet. In der Hauptgruppe lagen zusätzlich bereits Knochenalterbestimmungen aus dem Archiv vor (Befunder C), die in die Kalkulation miteinbezogen wurden. Ziel der Untersuchung war es, sowohl einen Interbeurteilungsunterschied als auch Unterschiede in den beiden Kollektiven unter Berücksichtigung des Geschlechts und des chronologischen Alters bei der Knochenalterbestimmung zu ermitteln. Die Ergebnisse der vorliegenden Untersuchung konnten zeigen, dass in der Gruppe der ISS-Kinder der durchschnittliche Interbeurteilungsunterschied im Mittelwert (5,4 Monate) höher war als in der Vergleichsgruppe (3,7 Monate). Dieser Unterschied bestätigte sich auch bei der Betrachtung des Intervalls, in dem 95 % der Differenzwerte zwischen den Befundern lagen. Dieses stellte sich für die Hauptgruppe (-1,08 Jahre bis +1,4 Jahr) größer als für die Vergleichsgruppe (-1 Jahr bis + 11 Monate) dar. Die höhere Anzahl der identischen Bestimmungen der Befunder A und B in der Vergleichsgruppe wies in dieselbe Richtung (HG: 39,4 %, VG: 47,7 %). Eine mögliche Erklärung hierfür ist die Tatsache, dass in der Gruppe der ISS-Kinder viele Kinder mit dissoziierter Handentwicklung vertreten waren, bei denen sich der Interbeurteilungsunterschied bekanntlicherweise höher darstellt. Betrachtet man den Mittelwert jedes einzelnen Befunders, so fällt auf, dass die Befunder einzeln im Durchschnitt in der jeweiligen Gruppe sehr ähnlich bestimmt haben (HG: Befunder A:118,65 Monate, Befunder B:116,8 Monate, Befunder C: 117,43 Monate; VG: Befunder A:85,13 Monate, Befunder B:85,66 Monate). Der anhand dieser Werte durchgeführte t-Test konnte darstellen, dass durchschnittlich die Befunde C systematisch 1,2 Monate niedriger lagen als die von Befunder A und tendenziell um 0,6 Monate höher als die des Untersuchers B. Befunder A hingegen bestimmte die Knochenalter in der Hauptgruppe systematisch im Durchschnitt um 1,8 Monate höher als Befunder B, während seine Einschätzungen in der Vergleichsgruppe im zufälligen Bereich um 0,5 Monate niedriger als diejenigen von Befunder B ausfielen. In Bezug auf das Geschlecht und das chronologische Alter konnte ermittelt werden, dass die Differenzen zwischen den Knochenalterbestimmungen der einzelnen Befunder unabhängig von diesen beiden Faktoren entstanden und sich hier keine Systematik erkennen ließ. Resultierend lässt sich insbesondere im Hinblick auf vereinzelt hohe Unterschiede in der Knochenalterbestimmung zusätzlich sagen, dass anhand dieses Studienaufbaues Einflüsse von inneren sowie äußeren Faktoren angenommen werden können. Diese könnten Auswirkungen auf die Ergebnisse der Knochenalterbestimmung nach Greulich und Pyle haben. Innere Faktoren umfassen z. B. die dissoziierte Handentwicklungen, Vorbefunde, Informationen zum vorliegenden Röntgenbild (wie klinische Diagnose, Grund der Knochenalteranalyse, Körperhöhe, Aufnahmedatum u.a.), während als äußere Faktoren z.B. Arbeitsbedingungen (wie Anzahl der zu befundenden Bilder, Zeitpunkt und Ort der Bestimmung), oder auch die Zusammenarbeit der Befunder angenommen werden können. Hieraus können Empfehlungen zur optimalen Nutzung der Methode diskutiert werden: Zum Beispiel: 1. Die Diskussion unklarer Befunde mit mehreren erfahrenen Befundern, vor allem bei dissoziierten Handentwicklungen. 2. Die möglichst begrenzte Anzahl von Bildern und ausreichende Pausen, um mit maximalem Konzentrationsgrad arbeiten zu können. 3. Ein generelles Vorliegen aller relevanten Vorbefunde und aktuellen klinisch wichtigen Informationen zum Patienten. 4. Langfristige und ggf. enge Verlaufskontrollen. Desweiten wurden 232 Handröntgenbilder von ISS-Kindern sowie 115 Röntgenbilder von Kindern der Vergleichsgruppe anonymisiert auf die Vorkommenshäufigkeit, die Geschlechterverteilung, die Verteilung unter Geschwistern (nur in der HG) und die Altersverteilung folgender Merkmale untersucht: 1.) Pseudoepiphysen, 2.) Einkerbungen im Os capitatum, 3.) Brachymesophalangien, 4.) verkürzte Metakarpalknochen, 5.) positives Metakarpalzeichen (schneidende Metakarpaltangente), 6.) dissoziierte Handentwicklungen, 7.) Ulna-Minusvarianten und 8.) Demineralisationen. Nach Alterskorrektur der gewonnenen Ergebnisse (durch Kovarianzanalyse und Berechnung ohne Kinder <4 Jahre) konnte der schon zuvor vermutete Trend bestätigt werden: Alle untersuchten Merkmale traten prozentual und überzufällig bzw. im Trend statistisch häufiger in der Gruppe der ISS-Kinder als in der Vergleichsgruppe auf. Einzig das Merkmal schneidende Metakarpaltangente war in der Hauptgruppe nicht signifikant erhöht. Es lässt sich damit festhalten, dass bei Kindern mit idiopathischem Kleinwuchs bei der Beurteilung der Handröntgenaufnahme neben der Knochenalterbestimmung auch dem Auftreten von derartigen Merkmalen Beachtung geschenkt werden sollte. Eine Häufung einzelner, hier untersuchter Merkmale war bei anderen Ursachen für eine mangelnde Wachstumsauschöpfung (z.B. Unterernährung, Krankheit, etc.) in der Literatur beschrieben. Die fast durchgehende Häufung der Stigmata auch bei ISS-Kindern lässt bei der Merkmalsentstehung somit an ein nicht ausschließlich genetisches, sondern multifaktoriell bedingtes, von außen beeinflußtes Geschehen denken, welches nicht zwingend in die Richtung eines pathologischen Vorganges deutet. Bei Jungen beider Gruppen konnten deutlich häufiger schneidende Metakarpaltangenten (HG:22,1 % VG:13,3 %), Ulna-Minusvarianten (HG:43,6 % VG:10 %) und dissoziierte Handentwicklungen (HG:30 % VG:13,3 %) bestimmt werden. Diese Tatsache sahen wir mitbegründet in der grundsätzlich längeren Skelettreifezeit bei Jungen im Vergleich zur weiblichen ossären Entwicklung. Eine Untersuchung der Altersverteilung des Merkmals dissoziierte Handentwicklung ergab eine Häufung bei den 5-jährigen, eine Demineralisation fand sich vermehrt bei den 8- und 9-jährigen Kindern. Unter den Geschwisterkindern in der ISS-Gruppe fiel eine Häufung der Ulna-Minusvarianten (37,7 % der Merkmalsträger sind verwandt), der Pseudoepiphysen (37 % der Merkmalsträger sind verwandt), der schneidenden Metakarpaltangenten (33,3 % der Merkmalsträger sind verwandt) und der Brachymesophalangie (30 % der Merkmalsträger sind verwandt) auf. Es lassen sich damit wie oben bereits erwähnt auch familiäre, genetische Zusammenhänge bei den Merkmalen unter den Geschwistern in der Gruppe der ISS-Kinder annehmen.Verknüpfung zu Publikationen oder weiteren Datensätzen
Beschreibung
Anmerkungen
Erstpublikation in
Giessen : VVB Laufersweiler 2007